Introdução: Estimativas da ocorrência de toxoplasmose congênita (TC) em recémnascidos brasileiros têm sido feitas por meio do rastreamento neonatal. Objetivo: O estudo objetivou estimar a prevalência de TC entre nascidos vivos no estado de Sergipe por meio da triagem neonatal e conhecer a frequência de acometimento visual e neurológico. Método: O estudo teve dois desenhos, a primeira etapa foi um estudo transversal no qual foi verificada a presença de IgM contra Toxoplasma gondii por meio da analise de sangue absorvido em papel filtro de 15.204 recém-nascidos. Utilizou-se para análise um ensaio laboratorial do tipo ELISA por captura. Nesta etapa, 233 amostras revelaram-se reagentes e/ou duvidosas para a presença de IgM sendo repetidas em duplicata, utilizando-se o mesmo ensaio laboratorial e 53 permaneceram reagentes e/ou duvidosas. A segunda etapa foi um estudo prospectivo de coorte única no qual os pares, mãe-criança, foram convocados para a realização da coleta de sangue periférico para confirmação diagnóstica por meio de detecção quantitativa de IgG e qualitativa de IgM contra o toxoplasma, ambos utilizando o ensaio laboratorial “Microparticle Enzime Immunoassay” (MEIA) e seguimento. Consultou-se o resultado do pré-natal para conhecer o estado sorológico das mães. À avaliação inicial, as crianças foram submetidas a exame clínico completo, avaliação oftalmológica, ultrassonografia transfontanelar e exame de líquor cefalorraquídeo para verificação da extensão do acometimento e da necessidade de tratamento. Crianças que apresentaram sinais compatíveis com a infecção congênita foram submetidas à avaliação da função hepática, além de excluídas outras infecções perinatais, tais como sífilis, rubéola e citomegalovirose. Durante o seguimento, foram repetidos testes de IgG e IgM anti-T.gondii trimestralmente das crianças com provável TC, além do seguimento clínico, oftalmológico e da avaliação do crescimento e desenvolvimento. Resultados: Seis crianças eram confirmadamente acometidas pela TC e nenhuma tinha sido diagnosticada durante o pré-natal. A Prevalência estimada de TC foi de 4/10.000 [IC 95%: 1,4 – 8,0/:10.000] . Inicialmente três (50,0%) crianças apresentaram achados relacionados à infecção pelo T.gondii, uma com hepatoesplenomegalia, outra com coriorretinite e a terceira com calcificação cerebral. No decorrer do primeiro ano de vida mais duas crianças apresentaram coriorretinite, sendo uma anteriormente assintomática e a segunda já apresentava hepatoesplenomegalia, essa ultima desenvolveu coriorretinite em ambos os olhos, totalizando três crianças (50,0%) com alterações oculares decorrentes da TC. Nenhuma apresentou alterações neurológicas. As demais duas crianças permaneceram assintomáticas após os 20 meses de seguimento. Conclusão: A TC é um problema relevante em Sergipe com prevalência ao nascer de 4/10.000 nascidos vivos e alta morbidade, havendo necessidade de investimentos em prevenção primária e secundária.