Prenatal exposition to antithyroid drugs, propylthiouracil (PTU) and methimazole (MMI), specially the latest, have been associated to teratogenic risk, but information is not conclusive yet. Our aim was to evaluate the association of antithyroid drugs with congenital malformations using a case control study with data from the Estudio Colaborativo Latinoamericano de Malformaciones Congénitas (ECLAMC). We evaluated 43 major isolated malformations and two combinations of malformations in 65.731 malformed patients and 110.814 healthy controls. In order to avoid the possible biases the analysis was performed by three groups of controls: a) a group without malformations b) a case-affected control group with a different malformation c) a case-affected control group with a different malformation and exposed to any drugs. The study was done with paired controls (by hospital and year) 1 to 4 and then with the total of controls. The only isolated malformation that showed association was atresia of esophagus. The following combinations also showed association: 1) esophageal atresia or choanal atresia 2) esophageal atresia or choanal atresia or omphalocele. An adjustment was performed by logistic regression considering the mother variables (age, parity and education), OR was calculated for the three groups of controls (healthy, malformed and exposed malformed). Results were: esophageal atresia OR=12.97 (CI95 %: 3.93-42.72), OR=6.00 (CI95 %:1.84-19.55) and OR=5.37 (CI95 %:1.63 - 17.60); esophageal atresia or choanal atresia OR=19.22 (CI95 %:7.41-49.82), OR=6.00 (CI95 %:1.84-19.55) and OR=7.97 (CI95 %:3.09 - 20.52); esophageal atresia or choanal atresia or omphalocele OR=12.67 (CI95 %:5.24 - 30.60), OR=5.86 (CI95 %:2.46 - 13.96) and OR=5.04 (CI95 %: 2.11-12.05). All the cases with the associated malformations were exposed only to MMI. Although future studies will be necessary to confirm these findings, our results help to define a picture of MMI embryopathy and support worldwide recommendations in regard to avoiding the use of this drug during pregnancy and its replacement by another alternative drug.La exposición a drogas antitiroideas, metimazol (MMI) o propiltiouracilo (PTU) durante el embarazo, en especial MMI, ha sido asociado a riesgo teratogénico, sin embargo la información no es aun concluyente. El objetivo de este estudio fue investigar el riesgo teratogénico del hipertiroidismo tratado con drogas antitiroideas durante la gestación. Se realizó un estudio caso control con datos del Estudio Colaborativo Latinoamericano de Malformaciones Congénitas (ECLAMC). Se evaluaron 43 malformaciones mayores aisladas y dos combinaciones de malformaciones en 65.731 malformados y 110.814 controles sanos. A fin de evitar los posibles sesgos el análisis se realizó con tres grupos de controles: a) sanos, b) malformados con otras malformaciones diferentes a cada una de las analizadas c) malformados con otras malformaciones diferentes a cada una de las analizadas y expuestos a algún medicamento. El análisis se efectuó con controles pareados (por hospital y año) 1 a 4 y luego con el total de controles. La única malformación aislada asociada fue atresia de esófago, las combinaciones de atresia de esófago o atresia de coanas y la de atresia de esófago o atresia de coanas u onfalocele también se asociaron significativamente. Se realizó un ajuste por regresión logística considerando las variables maternas (edad, paridad y escolaridad) el OR ajustado calculado con el total de los tres grupos de controles (sanos, malformados y malformados expuestos) fueron: atresia de esófago OR=12.97 (CI95%: 3.93-42.72), OR=6.00 (CI95%:1.84 -19.55) y OR=5.37 (CI95%:1.63 - 17.60); atresia de esófago o atresia de coanas OR=19.22 (CI95%:7.41- 49.82), OR=6.00 (CI95%:1.84 -19.55) y OR=7.97 (CI95%:3.09 - 20.52); atresia de esófago o atresia de coanas u onfalocele OR=12.67 (CI95%:5.24 - 30.60), OR=5.86 (CI95%:2.46 - 13.96) y OR=5.04 (CI95%:2.11- 12.05). Todos los casos con las malformaciones asociadas fueron expuestos solo a MMI. Si bien son necesario futuros estudios que confirmen estos hallazgos, estos resultados contribuyen a definir un cuadro de embriopatía por MMI y apoyan las recomendaciones mundiales referidas a evitar el uso de esta droga durante el embarazo cuando se disponga de otro medicamento alternativo.