A esporotricose é uma micose subcutânea causada por fungos dimórficos do gênero Sporothrix. A região metropolitana do Rio de Janeiro é hiperendêmica para esporotricose zoonótica transmitida por gatos desde 1998. Esporotricose ocular é raramente descrita em pacientes imunocompetentes ou em indivíduos sem trauma ocular. Este estudo teve como objetivo analisar o perfil epidemiológico, clínico, micológico e terapêutico dos pacientes com esporotricose ocular atendidos no ambulatório do Laboratório de Pesquisa Clínica em Oftalmologia Infecciosa do INIFiocruz, entre 2007 e 2017. Para isso, foram revisados os registros em prontuário dos pacientes com diagnóstico confirmado por isolamento do fungo em cultivo a partir de espécime ocular. Foram encontrados 120 casos, correspondendo a 3,3% (120/3590) dos casos de esporotricose no período estudado. Mulheres foram as mais acometidas (61,7%) e a idade variou de 3 a 86 anos (mediana de 24 anos). As principais faixas etárias acometidas foram adultos (50,8%) e crianças até 11 anos (25,8%). A forma ocular isolada foi mais frequente (75,8%). Esporotricose cutânea fixa foi a mais comumente associada (48,3%), e reação de hipersensibilidade foi observada em 10% dos pacientes. O acometimento ocular foi unilateral em 98,3% dos casos, e a manifestação mais frequente foi a conjuntivite granulomatosa (86,7%), com 84,6% dos casos afetando a conjuntiva tarsal, e 25% a bulbar. Houve maior frequência de comorbidades nos casos de conjuntivite bulbar (45,5%), que é uma forma mais grave da esporotricose ocular. A lesão palpebral foi a segunda mais frequente (25%), principalmente na pálpebra inferior (66,7%). A dacriocistite representou 7,5% dos casos, predominando em crianças (55,6%). Adenomegalia satélite foi encontrada em 73,4% dos pacientes, principalmente associada com conjuntivite granulomatosa (síndrome oculoglandular de Parinaud) (66%). A maioria dos pacientes recebeu tratamento prévio ao atendimento no INI-Fiocruz, mas em somente 27% dos casos o tratamento específico foi instituído, demonstrando a dificuldade da abordagem da esporotricose ocular no Rio de Janeiro. A maioria dos pacientes foi tratada com itraconazol (95,8%), e todos os pacientes tratados curaram. Sequelas foram observadas em 23 pacientes (22,5%), a maioria com indicação de cirurgia. As principais foram dacriocistite crônica (7,8%); alterações corneanas (4,9%); simbléfaro (2,9%); fibrose conjuntival (2,9%) e fístula (2,9%). A conjuntivite bulbar evoluiu com mais sequelas (34,8%) do que a tarsal (16,4%). Dacriocistite evoluiu para dacriocistite crônica e a formação de fístulas em 88,9 e 33,3% dos casos, respectivamente. Desse estudo pode-se concluir que a esporotricose ocular vem se apresentado como forma característica da transmissão zoonótica, com alta morbidade. Deve ser considerada no diagnóstico diferencial em áreas endêmicas. O retardo do início do tratamento específico provavelmente aumenta o risco de evolução para formas mais graves da doença e do desenvolvimento de sequelas oculares.Sporotrichosis is a subcutaneous mycosis caused by dimorphic fungi of the genus Sporothrix. The metropolitan region of Rio de Janeiro is hyperendemic for zoonotic sporotrichosis transmitted by cats since 1998. Ocular sporotrichosis is rarely described in immunocompetent patients or individuals without prior ocular trauma. The aim of this study was to analyze the epidemiological, clinical, mycological and therapeutic profile of patients with ocular sporotrichosis, treated at the outpatient clinic of the Laboratory of Clinical Research in Infectious Ophthalmology of INI-Fiocruz, from 2007 to 2017. For this, medical records of patients with diagnosis confirmed by isolation of the fungus in culture from ocular specimen were reviewed. There were 120 cases of ocular sporotrichosis, corresponding to 3.3% of cases of sporotrichosis in the period studied. It mainly affected women (61.7%) and age ranged from 3 to 86 years (median 24 years). The main age groups were adults (50.8%) and children up to 11 years (25.8%). The isolated ocular form was more frequent (75.8%). Fixed cutaneous sporotrichosis was the most commonly associated form (48.3%), and hypersensitivity reactions were observed in 10% of the patients. Ocular involvement was unilateral in 98.3% of the cases, and the most frequent clinical presentation was granulomatous conjunctivitis (86.7%), with 84.6% of the cases affecting the tarsal conjunctiva, and 25%, the bulbar one. There was a higher frequency of comorbidities in cases of bulbar conjunctivitis (45.5%), which is a more severe form of ocular sporotrichosis. The eyelid lesion was the second most frequent (25%), affecting mainly the lower eyelid (66.7%). Dacryocystitis represented 7.5% of the cases, predominantly in children (55.6%). Adjacent lymphadenopathy was observed in 73.4% of patients, mainly associated with granulomatous conjunctivitis (Parinaud's oculoglandular syndrome) (66%). Most patients received treatment prior to their first appointment at INI-Fiocruz, but in only 27% of cases the specific treatment was prescribed, demonstrating the difficulty in the approach of ocular sporotrichosis in Rio de Janeiro. The majority of patients were treated with itraconazole (95.8%), and all treated patients were cured. Sequelae were observed in 23 patients (22.5%), and for most of them surgical treatment was required. The main sequelae observed were: chronic dacryocystitis (7.8%); corneal changes (4.9%); symblepharon (2.9%) conjunctival fibrosis (2.9%) and fistula (2.9%). Bulbar conjunctivitis led to more sequelae (34.8%) than the tarsal one (16.4%). Dacryocystitis progressed to chronic dacryocystitis and fistula formation in 88.9 and 33.3% of cases, respectively. From this study we conclude that ocular sporotrichosis can be considered a characteristic form of the zoonotic transmission, with high morbidity. It should be considered in the differential diagnosis in endemic areas. Delay in initiating specific treatment is likely to increase the risk of progression to more severe forms of the disease, and development of ocular sequelae.