Introdução: A distonia crânio-cervical é uma forma de distonia, focal ou segmentar em sua distribuição, classicamente conhecida como torcicolo espasmódico quando em sua forma cervical pura primária, sendo a distonia mais comumente associada a dores. Apesar de incluída como cefaleia secundária desde 2004 na Classificação Internacional das Cefaleias, a cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical até hoje não conta com uma descrição adequada, seja de suas características clínicas, epidemiológicas ou terapêuticas, sendo considerada rara. Objetivos: Este trabalho visa determinar a prevalência da cefaleia associada à distonia crânio-cervical segundo critérios da terceira edição da Classificação Internacional das Cefaleias, estudar as características clínicas desta cefaleia secundária, estudar o impacto da cefaleia associada à distonia crânio-cervical na vida dos pacientes, e verificar se sintomas depressivos e ansiosos são associados à cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical. Métodos: O estudo foi realizado no ambulatório de Neurologia do Hospital das Clínicas da Universidade Federal de Pernambuco, incluindo pacientes com distonia cervical maiores de idade. Foram utilizados para coletas de dados: questionário semi-estruturado contendo dados sócio-demográficos e clínicos; diário de cefaleias; versão brasileira do Headache Impact Test (HIT-6); versão brasileira do Short Form-36 Health Survey (SF-36); questionário Hospital Anxiety and Depression Scale (HADS); escala Toronto Western Spasmodic Torticollis Rating Scale (TWSTRS); versão brasileira do McGill Pain Questionnaire. Os pacientes incluídos foram divididos em três grupos – com cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical, com outras cefaleias e sem cefaleias – avaliados em três consultas consecutivas: inicial, após 4 semanas e após 16 semanas. Os pacientes com distonia foram ainda comparados com outros pacientes atendidos na rede de atenção primária em relação às características das suas cefaleias, e a qualidade de vida dos pacientes com distonia foi comparada aos dados referenciais da população brasileira. Resultados: Foram incluídos 24 pacientes, 14 mulheres, idade média de 46,0 ± 13,4 anos, 19 referindo dores (79,1%). Dezoito pacientes (75,0%) apresentavam cefaleias, sete destes (29,2%) preenchendo critérios para cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical, todos referindo crises de padrão similar à migrânea. Os escores de dor e incapacidade entre os pacientes com cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical eram significativamente piores que entre os pacientes sem cefaleias. Observou-se uma redução significativa do impacto da cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical em paralelo à melhoria da distonia após tratamento com toxina botulínica entre a primeira e segunda avaliação. Os escores de qualidade de vida, depressão e ansiedade não demonstraram diferença entre os grupos nas três avaliações. Pacientes com cefaleia e distonia apresentaram escores de qualidade de vida piores que a população geral, considerando-se os dados referenciais brasileiros. Pacientes com distonia cervical tem um risco aumentado de depressão e migrânea quando comparados com outros pacientes atendidos na atenção primária. Conclusões: A cefaleia atribuída à distonia crânio-cervical é uma entidade menos rara quanto previamente pensada, podendo ser considerada um possível sintoma não motor associado à distonia crânio-cervical. A presença de cefaleias entre pacientes com distonia crânio-cervical pode contribuir para um aumento das dores nos indivíduos afetados e piora de sua qualidade de vida.Introduction: Craniocervical dystonia is a type of dystonia, focal or segmental on its distribution, classically known as spasmodic torticollis when in the pure cervical primary form, and it is the commonest dystonia associated to pain. Regardless being described as a secondary headache since 2004 at the International Classification of Headache Disorders, the headache attributed to craniocervical dystonia keeps lacking a proper description of its clinical, epidemiological or therapeutics characteristics, and it is considered a rare condition. Objectives: This study aims to determine the prevalence of the headache attributed to craniocervical dystonia accordingly to the current third edition of International Classification of Headache Disorders diagnostic criteria, to study the clinical characteristics of this secondary headache, to study the impact of the headache attributed to craniocervical dystonia on the life of patients, and to determine if depression or anxiety symptoms are associated to the headache attributed to craniocervical dystonia. Methods: This study has been carried at the neurology outpatient clinics of the Hospital das Clínicas of Universidade Federal de Pernambuco, including cervical dystonia patients of legal age. The following tools were used to assess patients: Semi-structured questionnaire containing socio-demographic and clinical data about the dystonia; headache diary; Headache Impact Test-6 (HIT-6); Short Form-36 Health Survey (SF-36); Hospital Anxiety and Depression Scale (HADS); Toronto Western Spasmodic Torticollis Rating Scale (TWSTRS); McGill Pain Questionnaire. Included patients had been divided into three groups – with headache attributed to craniocervical dystonia, with other headaches or without headaches – and evaluated in three consecutive visits: baseline, after four weeks and after sixteen weeks. Cervical dystonia patients had also been compared to other patients without dystonia on primary healthcare regarding the characteristics of their headaches, and their quality of life scores were compared to Brazilian normative quality of life referential data. Results: 24 patients were included, 14 women, mean age of 46.0 ± 13.4 years, 19 referring pain (79.1%). Eighteen patients (75,0%) presented headaches, and seven (29,2%) met the headache attributed to craniocervical dystonia diagnostic criteria, all of them describing a migraine-like headache pattern. Pain and disability scores among headache attributed to craniocervical dystonia patients were significantly worst than the patients without headaches. There was a significant reduction on the headache attributed to craniocervical dystonia impact in parallel to the improvement of dystonia symptoms after botulinum toxin injections, between the first and second visits. Quality of life, depression and anxiety scores had not shown differences among the groups at all visits. Cervical dystonia patients with headaches presented worst quality of life scores than general population, considering Brazilian normative referential data. Cervical dystonia patients had shown an increased risk of migraine and depression when compared to other patients on primary healthcare. Conclusions: Headache attributed to craniocervical dystonia is an entity not so rare as previously thought, and it could be considered a possible non-motor feature of craniocervical dystonia. Headaches among craniocervical dystonia patients can contribute to an increase in the overall pain in affected individuals and worsening of their quality of life.