Introdução: A clozapina é uma droga de suma importância para o manejo de pacientes com sintomas psicóticos; entretanto, efeitos adversos graves como agranulocitose e miocardite podem limitar o seu uso.Relato de caso: Apresentamos o caso de um homem de 20 anos de idade que desenvolveu febre e taquicardia alguns dias após o início de uso de clozapina para um provável quadro de esquizofrenia. Após tentativas frustradas de tratamento com antipsicóticos atípicos e lítio, o tratamento com clozapina foi iniciado para controlar sintomas psicóticos. Alguns dias depois, surgiram febre e taquicardia sinusal persistente no eletrocardiograma (ECG). O hemograma revelou leucocitose e eosinofilia. Um ecocardiograma foi realizado e evidenciou aumento do ventrículo esquerdo, hipocinesia difusa e uma fração de ejeção diminuída. Um diagnóstico clínico de miocardite foi feito, e a clozapina foi suspensa, com melhora dos padrões ecocardiográficos e clínicos.Discussão: A miocardite é um dos muitos potenciais efeitos adversos da clozapina e tem características semelhantes às produzidas pelo ajuste de dose normal da medicação, tornando-se um diagnóstico importante e perigosamente ignorado. Apesar de raros, os efeitos miocárdicos da clozapina podem ser bastante graves, levando ao óbito em alguns casos. Dessa forma, recomenda-se a realização de ECG pré e pós-tratamento e a suspensão da droga caso haja suspeita de acometimento cardíaco.