La presencia de urticaria asociada a infección por Blastocystis hominis se ha descrito en muy pocos estudios. Hasta donde llega nuestro conocimiento no se han publicado casos de angioedema crónico asociado a Blastocystis hominis. Se presentan datos clínicos e inmunológicos de un paciente con tal asociación. Una mujer de 21 años, durante los últimos 5 años tenía ataques episódicos de angioedema con afectación de labios, cara y extremidades superiores acompañado de urticaria recurrente. La paciente utilizaba continuamente antihistamínicos y corticoides. Los exámenes de laboratorio e inmunológico fueron normales. Se identificó Blastocystis hominis en heces hasta en 3 ocasiones. El angioedema y la urticaria, así como la infección intestinal se trataron efectivamente con sulfato de paramomicina. La remisión del angioedema y de la urticaria se mantienen luego de 24 meses de seguimiento. Este caso sirve para motivar la realización de estudios que establezcan si existe asociación entre la infección por Blastocystis hominis y la presencia de angioedema crónico que no responde al tratamiento habitual, toda vez que esta condición puede repercutir altamente en la calidad de vida de quien la padece.