RESUMEN La paracoccidiodomicosis es la micosis sistémica más frecuente en América Latina. La afectación del sistema nervioso central (SNC) está descrita en un 10-27%. El objetivo es presentar dos pacientes del sexo masculino con neuroparacoccidiodomicosis internados en el Departamento de Medicina Interna del Hospital Nacional, uno en el año 2017 y el otro en el 2021. Ambos pacientes presentaron síntomas neurológicos con mejoría de las lesiones con anfotericina B. Los granulomas cerebrales de PCM pueden tener comportamiento pseudotumoral. La regresión de las lesiones fue completa con anfotericina B y trimetoprin sulfametoxasol en el primer caso y anfotericina B e itraconazol en el segundo caso.