RESUMEN La Histoplasmosis generalmente se manifiesta como una infección diseminada en pacientes inmunocomprometidos. La osteomielitis por H. capsulatum es rara y difícil de diagnosticar. Presentamos un caso inusual de histoplasmosis diseminada, causada por H. capsulatum, con lesiones en piel, mucosas y osteomielitis en un niño de 10 años de edad con Leucemia linfoblastica aguda en tratamiento con metotrexato vía oral a dosis baja, con adecuada respuesta a Anfotericina b y mantenimiento con Itraconazol.