A clinical case of keratoconjunctivitis by Encephalitozoon hellem in adult lovebirds (Agapornis spp.) from a commercial flock is reported. Five animals presented clinical symptoms of keratoconjunctivitis, blepharospasm, and bilateral blepharoedema, with seropurulent secretion. Coproparasitological diagnosis was carried out in fecal samples, with negative results. Two animals were necropsied, with detection of spores and other developmental stages of Microsporidium in conjunctival smears. The confirmation of the diagnosis was accomplished by the polimerase chain reaction with specific primers for 18S subunit of the rRNA of E. hellem, followed by sequencing of amplified fragments, which revealed 100% of genetic similarity to E. hellem. This study is the first report of E. hellem infection in birds in Brazil.Relata-se um caso de ceratoconjuntivite causada por Encephalitozoon hellem em agapornis (Agapornis spp.) adultos, provenientes de um criatório comercial. Cinco animais apresentaram sinais clínicos de ceratoconjuntivite, blefaroespasmo e blefaroedema bilateral, com presença de secreção seropurulenta. Amostras fecais foram colhidas e foi realizado exame coproparasitológico, com resultado negativo. Dois animais foram necropsiados, sendo detectados, em impressões de raspado de conjuntiva ocular, esporos e outros estádios evolutivos de Microsporidium. A confirmação do diagnóstico foi feita pela reação em cadeia de polimerase e sequenciamento de fragmentos amplificados, com utilização de primers específicos para o gene da subunidade 18S do rRNA de E. hellem. A análise dos fragmentos amplificados demonstrou 100% de similaridade com outras sequências de E. hellem publicadas no GenBank. Este é primeiro relato de infecção por E. hellem em aves no Brasil.Universidade Estadual Paulista Júlio de Mesquita Filho, Departamento de Clínica, Cirurgia e Reprodução Animal, Medicina Veterinária, Faculdade de Odontologia de Araçatuba, Araçatuba, R. Clóvis Pestana 793, Bloco 37, Dona Amélia, CEP 16050680, SP, BrasilUniversidade Estadual Paulista Júlio de Mesquita Filho, Departamento de Clínica, Cirurgia e Reprodução Animal, Medicina Veterinária, Faculdade de Odontologia de Araçatuba, Araçatuba, R. Clóvis Pestana 793, Bloco 37, Dona Amélia, CEP 16050680, SP, Brasil