Objetivo: Apresentar um portador de leishmaniose com lesão palpebral e dilatação de via lacrimal excretora. Relato de caso: O paciente em questão foi portador de leishmaniose do tipo cutâneo-mucosa, tendo apresentado múltiplas lesões de pele, ectrópio da pálpebra inferior, lesões na mucosa nasal e alterações na drenagem lacrimal. Discussão: O acometimento da pálpebra e da via lacrimal raramente ocorre em portadores de leishmaniose. Os autores chamam atenção para o diagnóstico e para a necessidade de se adotar medidas preventivas contra os vetores e a rápida instituição do tratamento.Purpose: To report a patient with leishmaniasis with eyelid lesion and dilated lacrimal excretory system. Case report: This patient had mucocutaneous leishmaniasis with multiple skin lesions, ectropium of the inferior eyelid and alterations in the lacrimal excretory system. Discussion: Even though the eyelid and lacrimal ducts are infrequently affected in patients with leishmaniasis, the authors emphasized the necessity of preventing measures against the vector and early treatment.