La paracoccidioidomicosis es la micosis sistémica endémica más frecuente en América Latina y puede afectar a cualquier órgano. La osteomielitis es raramente diagnosticada, pero por su severidad y posibles secuelas, así como por la respuesta favorable al tratamiento, su diagnóstico reviste enorme importancia. Se presenta el caso de un paciente masculino adulto, agricultor de una zona rural del país, a quien se le diagnosticó osteomielitis vertebral de L3 a S1, con un absceso bilateral de psoas y fístulas cutáneas. La biopsia del hueso demostró la presencia de P. brasiliensis y la debridación quirúrgica así como el tratamiento con itraconazol y trimetoprim-sulfametoxazol por un año, resolvió satisfactoriamente la infección, sin demostrarse secuelas importantes.